A infecção pelo vírus T-linfotrópico humano (HTLV) caracteriza-se como uma doença sexualmente transmissível (DST), que pode também ser adquirida pelas vias parenteral e vertical. Subdivide-se em dois tipos: o HTLV-I, relacionado com doenças como mielopatia associada a HTLV/paraparesia espástica tropical (HAM/TSP) e a leucemia/linfoma de células T do adulto (ATL). Já o HTLV-II ainda não foi correlacionado cientificamente com nenhuma patologia na atualidade. Seu diagnóstico é realizado pela triagem sorológica para a detecção de anticorpo anti-HTLV-I/II, sendo o exame confirmatório o western blot. Neste contexto, o objetivo do presente estudo foi descrever um relato de caso em que a mielopatia foi a manifestação clínica sinalizadora da infecção pelo HTLV, em consequência do diagnóstico tardio da infecção por este patógeno, na qual a paciente apresentou os sintomas, progrediu lentamente e recebeu o diagnóstico apenas no último estágio da patologia (HAM/TSP), quando se tornou cadeirante. Embora a paciente realize na atualidade a terapêutica proposta e o acompanhamento ambulatorial segundo o protocolo estabelecido para o manejo desta infecção viral, membros de sua família também foram avaliados e diagnosticados e apenas um se apresentou positivo para a infecção. Este estudo visa demonstrar a importância do rastreio laboratorial para a infecção pelo HTLV, na mesma dimensão do diagnóstico da sífilis e do HIV, de modo que o mesmo não ocorra de forma tardia, quando associado a suas manifestações clínicas nos pacientes ou a infecções oportunistas relacionadas.