Em áreas endêmicas de leishmaniose, as formas atípicas da doença podem ser identificadas. Apresentamos caso de leishmaniose sistêmica, cujo diagnóstico foi realizado pela biópsia endoscópica. Paciente masculino, 45 anos de idade, HIV positivo fora de tratamento devido aos efeitos gástricos da medicação antirretroviral, que vive em Araçatuba – SP. O paciente apresentou queixas dispépticas e “clocking” por dois anos. Foi submetido à endoscopia digestiva, tendo sido identificada volumosa lesão ulcerada com bordas sobrelevadas na região da incisura, estando coberta por fibrina e medindo aproximadamente 6cm x 4cm.