Objetivo. Describir un caso de subluxación atlantoaxial anterior secundaria a una osteoartritis. Descripción. Un paciente masculino de 60 años de edad con una tetraparesia moderada, rápidamente progresiva, piramidalismo y trastornos sensitivos superficiales y profundos, de cuatro meses de evolución. Las radiografías de columna cervical frente y perfil muestraron una subluxación atlanto-axial anterior. La resonancia magnética mostró un tejido patológico periodontoideo con extensión a articulares y mielomalacia compresiva a nivel C1-C2 a expensas de elementos posteriores por la subluxación. Las radiografías del resto de la columna, manos, rodillas y hombros mostraron cambios degenerativos artrósicos. Se realiza una interconsulta con el servicio de reumatología que, luego del analizar los resultados serológicos, clínicos y radiológicos, arribó al diagnóstico de osteoartritis. Intervención. Consistió en un abordaje posterior, con apertura del foramen magno, laminectomía de C1 y osteosíntesis occipitocervical con la colocación de injertos óseos autólogos. Conclusión. La osteoartritis es una causa infrecuente de subluxación atlantoaxial anterior. Más allá de la patología causal, sabemos que el tratamiento quirúrgico es fundamental en los pacientes sintomáticos.