Presentamos por primera vez en Venezuela una keratoconjuntivítis epitelial punctata producida por un protozoario del phylum microspora, conocidos bajo el nombre de microsporidia, organismos eukariotes, parásitos obligados, que se propagan por medio de esporas, y los cuales se conocen hoy en día como organismos oportunistas, parasitando tanto a individuos inmunocomprometidos como inmunocompetentes. El paciente venezolano de 47 años de edad, presentó una historia clínica de 10 meses positivo al virus de inmunodeficiencia adquirida (SIDA) y pneumonía causada por pneumocystis carinicon dos meses de evolución. Sufrió de keratopatía epitelial presentando sensación de cuerpo extraño y visión nublosa en el globo ocular. Exámenes citológicos bacteriales, clamidiales, mycobacteriales y micóticos resultaron negativos. Referido a nuestra clínica y laboratorio de investigación parasitológica, diagnosticamos una keratoconjuntivitis microsporidial, debido a la presencia de esporas Gram+, características de los microsporidia, pudiendo observarse tanto esporas maduras como inmaduras parasitando células epiteliales, de forma oval y midiendo 1.7 x1µ