La nesidioblastosis es una causa conocida de hipoglicemia persistente en neonatos, pero las publicaciones acerca de su presencia en adultos son escasas. Se describe el caso de una mujer de 44 años de edad que se presentó con hipoglicemia grave asociada a hiperinsulinismo, en la cual no fue posible el diagnóstico de insulinoma mediante los métodos disponibles en el país ni durante la exploración quirúrgica, siendo sometida a una pancreatectomía corporocaudal. El examen histológico reveló la presencia de nesidioblastosis, dado el hallazgo de hiperplasia de células de los islotes provenientes del páncreas endocrino. El seguimiento demostró el control de la glicemia y actualmente la paciente se encuentra asistomática