Relatamos o caso de um homem de 25 anos de idade portador de hiperparatiroidismo primário (HPP) sintomático (litíase renal, osteoporose à densitometria óssea, lesöes radiológicas sugestivas de HPP e biópsia óssea revelando tumor gigantocelular). Entretanto, mesmo com todos estes achados, o paciente apresentava-se normocalcêmico e com níveis séricos de PTH intacto de 155 pg/ml (normal 13-54 pg/ml). Foi submetido a cervicotomia exploradora que revelou um nódulo de 2,5 cm de diâmetro posterior ao polo inferior do lobo tiroidiano direito, cujo anátomo-patológico foi compatível com cisto de paratiróide fibrótico, com áreas de necrose. Um mês após a cirurgia, o paciente apresenta-se com hipocalcemia assintomática e persiste com dores ósseas difusas. Discutimos o caso em questäo e revisamos a literatura a respeito do assunto.