Relato do caso de paciente portador de osteoma de seio frontal cujo crescimento intracraniano levou à formaçao de pneumoencéfalo intracerebral. A manifestaçao clínica foi a de hemiparesia recorrente. Sao discutidos os mecanismos que explicam a ocorrência do pneumoencéfalo e revisao da literatura é apresentada. A associaçao de osteoma, pneumoencéfalo e hemiparesia foi mencionada em uma ocasiao na literatura, mas sem o caráter recorrente do déficit motor, como no caso relatado.