Relatamos um caso de esquistossomose mansônica no Sistema Nervoso Central, apresentando-se sob a forma tumoral. O paciente, de 16 anos, apresentou história de cefaléia há 2 meses, acompanhada de vômitos, tonteira e lipotímia, 15 dias antes da internaçao. O exame físico foi normal. A tomografia axial computadorizada do crânio revelou área hipodensa córtico-subcortical na regiao parietal direita, com efeito de massa sobre ventrículo lateral homolateral, hipercaptante à injeçao de contraste e de aspecto nodular. Feita ressecçao cirúrgica, o exame histopatológico evidenciou tecido encefálico com denso infiltrado crônico, granulomatose multifocal e áreas de necrose circundando ovos de Schistossoma mansoni. A biópsia retal identificou ovos viáveis de S. mansoni. Foi feito tratamento com praziquantel 60 mg/kg/dia durante 7 dias e dexametasona 12 mg/dia. Chamamos a atençao para esta forma rara de neuroesquistossomose, com manifestaçao tumoral de efeito de massa e reaçoes sorológicas negativas, inclusive no liquor. O diagnóstico somente foi estabelecido através da intervençao cirúrgica.