Os autores apresentam um caso de oftalmomiíase com fístula orbito-maxilo-bucal por larvas da espécie Dermatobia hominis. O tratamento clínico foi realizado com éter sulfúrico, para retirada das larvas, curativos com óxido amarelo de mercúrio 1 por cento e medicação sistêmica que incluía antibiótico e antiinflamatório via oral. Apesar da resolução satisfatória com involução espontânea da fístula, foi necessária enucleação do globo ocular.