O ameloblastoma é um tumor odontogênico benigno mas de crescimento localmente infiltrativo, comportamento que justifica as constantes recidivas tardias que o tumor determina. Relata-se um caso clínico de ameloblastoma, em uma paciente do sexo feminino, branca, de 52 anos, operada inicialmente em março de 1965, quando sofreu ressecção mandibular e enxerto de acrílico. Em 1974 o enxerto ficou exposto ao meio bucal e nova cirurgia foi realizada, substituindo-o por crista ilíaca, o qual permanece funcional. Trinta e dois anos após a cirurgia inicial, a paciente solicitou atendimento junto ao Serviço de Cirurgia Bucomaxilofacial do Complexo Hospitalar da Santa Casa de Misericórdia de Porto-Alegre, com queixa de aumento de volume intra-bucal, relatando evolução de cinco anos, localizado sobre o enxerto. A lesão provocava apnéia e dificuldades de fonação e mastigação. Os exames por imagens mostravam uma área com radiopacidade discreta e com pontos mais radiopacos em seu interior. Observa-se também que não havia envolvimento da porção óssea do enxerto. Optou-se pela realização de biópsia total, sob anestesia geral. O exame microscópico revelou ameloblastoma, com áreas de metaplasia escamosa, degeneração cística e calcificação distrófica