O citomegalovírus pertence à família do Herpes vírus, e está presente na maior parte da população. A citomegalovirose no período neonatal pode estar associada à transmissão intra-útero por via transplacentária, ou ainda, perinatal. No caso apresentado, destaca-se a demora no diagnóstico e na efetivação da conduta terapêutica visto que, no Brasil, o rastreamento de infecção por citomegalovírus em gestante não faz parte da rotina de pré-natal. O diagnóstico da citomegalovirose neonatal é obtido por meio da realização da cultura do vírus na urina entre o terceiro e o quinto dia de vida, ou ainda, pela realização da Reação em Cadeia de Polimerase. No relato de caso, o tratamento utilizado para a citomegalovirose baseou-se no uso de Ganciclovir (500 mg/10ml por via endovenosa durante três semanas). A dificuldade de estabelecer um diagnóstico precoce da citomegalovirose neonatal ainda representa um dos principais desafios para se alcançar um melhor prognóstico da doença.